白血病皮肤浸润发生率低，一旦发生皮肤浸润则提示预后不良。白血病以皮肤浸润为首发症状时，发病早期容易被忽略，导致漏诊和延迟治疗，严重影响治疗效果。FMS样酪氨酸激酶3（FLT3）属于Ⅲ型受体酪氨酸激酶家族，该家族参与造血细胞的增殖、分化和存活。FLT3突变包括FLT3内部串联重复突变和FLT3酪氨酸激酶结构域突变。现报道1例以全身皮疹为首发症状，皮肤活检考虑造血系统疾病，完善骨髓穿刺后确诊为急性髓系白血病伴FLT3基因突变早期复发的病例，旨在提高临床医师对该病的认识。